介入栓塞聯合顯微手術治療頭皮大型動靜脈畸形2例並文獻複習

中國微侵襲神經外科雜誌,2017,22(09):411-413;作者：劉海兵,洪景芳,魏梁鋒,王守森,薛亮,張尚明,福州總醫院神經外科;神外前沿轉載自醫脈通網站,轉載已獲授權

頭皮動靜脈畸形是頭皮血管畸形的一種，由胚胎殘餘血管組織發育異常形成的良性血管腫瘤，亦有文獻報道10%～20%頭皮血管畸形繼發於頭部創傷。其主要由頸外血管系統構成血管畸形，亦有極少數由頸內血管系統穿過顱骨參與組成頭皮動靜脈畸形。頭皮動靜脈畸形發病率低，根據畸形團大小不同，治療亦有難易之分；對頭皮大型動靜脈畸形，治療難度較大且複雜，術後複發率高。既往多采用單純手術切除或介入栓塞，併發症多。福州總醫院使用COOK鉑金彈簧圈栓塞聯合顯微手術成功治療2例頭皮大型動靜脈畸形，現報道如下。

1.病歷摘要

1.1病例資料

病例1：男，26歲；因“右側額顳部皮下包塊進行性增大7年”於2015年11月入院。查體：右側顳部可觸及大小約6 cm×6 cm×7 cm包塊，觸之有波動感，無壓痛，可聞及與心率一致的吹風樣雜音。顱腦CTA示：右側額顳部皮下異常血管影，考慮動靜脈畸形；供血動脈爲右側頸外動脈，引流至右側上頜靜脈。頭顱DSA示：右側額顳部異常血管團，考慮動靜脈畸形；供血動脈爲右側頜內動脈、顳淺動脈、咽升動脈及其分支，引流至右側上頜靜脈、顳淺靜脈，與顱內血管無溝通（圖1）。

圖1 頭皮大型動靜脈畸形介入栓塞聯合顯微手術切除前後（病例1）1A頭顱CTA，可見右額顳部一畸形血管團，由頸外動脈供血1B術前頭顱DSA，明確供血動脈及引流靜脈1C用數枚外周COOK鉑金彈簧圈栓塞頜內動脈分支供血動脈，畸形團明顯縮小1D手術切除後，無畸形血管團殘留1E術後病理提示動靜脈畸形（蘇木精-伊紅染色×100）

病例2：男，28歲；因“右側額部皮下包塊進行性增大2年”於2016年5月入院。查體：右側額部可觸及大小約4 cm×5 cm×5 cm包塊，觸之有波動感，無壓痛，可聞及與心率一致的吹風樣雜音。顱腦CTA示：右側額部皮下異常血管影，考慮動靜脈畸形；供血動脈爲右側頸外動脈，引流至右側上頜靜脈。頭顱DSA示右側額部異常血管團，考慮動靜脈畸形；供血動脈爲右側頜內動脈、顳淺動脈及其分支，引流至右側上頜靜脈、顳淺靜脈，與顱內血管無溝通（圖2）。

圖2 頭皮大型動靜脈畸形介入栓塞聯合顯微手術切除前後（病例2）2A頭顱DSA動脈期，右額部血管畸形由粗大的頜內動脈分支、顳淺動脈供血2B頭顱DSA靜脈期，可見粗大的顳淺靜脈引流2C經頸外動脈以數枚外周COOK鉑金彈簧圈栓塞頜內動脈分支供血動脈，僅餘顳淺動脈供血2D血管畸形標本2E術後病理證實爲動靜脈畸形（蘇木精-伊紅染色×100）

1.2治療過程與結果

2例血管畸形體積大，有多支供血動脈，主要供血動脈來自頜內動脈，位置深、粗大且流速快。局麻下行頸內外動脈、椎動脈造影，明確顱內外血管無溝通，證實頭皮動靜脈血管畸形診斷及相應供血動脈，選擇深部供血動脈（如頜內動脈顳深中動脈供血支）行術前閉塞性栓塞（COOK鉑金彈簧圈，庫克公司），栓塞術後，頸外動脈造影證實頜內動脈等位置較低、較深的供血動脈均未見顯影，畸形團顯影明顯減少，血流量明顯降低。查體示頭皮包塊稍減小，搏動感減弱。術後第2天全麻下行畸形團切除術，根據畸形位置設計“?”形皮瓣，小心翻起肌皮瓣，剝離並切除受侵襲的骨膜，顱骨未見明顯侵襲，近畸形團近端切斷供血顳淺動脈及細小分支供血動脈，並徹底止血，見帽狀腱膜和顳肌表面的畸形血管，可看到巨大迂曲的血管進入顳肌主體，在皮瓣基底處依次向遠端分離顳肌，切開帽狀腱膜，充分暴露萎縮的畸形血管團並切除。分離過程中注意不能穿透皮膚或過多損傷顳肌，徹底切除受侵襲且無法分離出的顳肌、帽狀腱膜及皮下組織。

2例術中出血少均無輸血，術野清晰，均達到血管畸形團全切除，術後病理證實均爲動靜脈畸形。切口癒合良好，頭皮無壞死，頭髮生長正常，效果滿意。隨訪6個月未發現復發。

2.討論

頭皮動靜脈畸形爲頭頸部血管畸形中特殊的一類，極爲少見。臨牀多表現爲進行性增大的搏動性頭皮包塊，壓迫供血動脈時包塊可快速縮小。動靜脈畸形增大到一定程度容易出現頭皮出血，甚至感染、壞死，巨大血管畸形導致心肌肥大、高血壓及高心輸出量性心力衰竭。頭顱CTA、MRA、DSA及多普勒超聲爲頭皮血管畸形的重要檢查方法，DSA仍爲頭皮動靜脈畸形診斷的金標準，可精準瞭解血管畸形團的構造。造影必須行雙側頸內動脈、頸外動脈及雙側椎動脈造影，以免遺漏供血動脈，明確血管畸形的供血動脈、引流靜脈、病變範圍及是否與顱內血管溝通。

HAGE等將頭皮血管畸形按供血血管分爲3期：1期，畸形由頸外動脈單支或多支血管供血；2期，頸動脈顱內分支穿透顱骨參與畸形團供血：3期，顱內血管和血管畸形存在異常血管交通。國際血管性疾病研究協會將頭皮血管畸形分爲高流速和低流速。高流速血管畸形主要爲動脈畸形、動靜脈畸形和動靜脈瘻；低流速血管畸形包括靜脈畸形、毛細血管畸形和淋巴管畸形。

本文2例均爲高流速，頸外動脈多支供血，屬1期。頭皮血管畸形的治療需要考慮頭面部美容，選擇大型動靜脈畸形的治療方式需要綜合考慮。目前，單純結紮供血動脈、手術切除畸形血管團、經動脈介入栓塞及硬化劑注射是主要的單獨或聯合治療方法。手術切除是最可靠的根治方法，但大型血管畸形，尤其是存在顳肌深部供血血管（主要是粗大的顳中深動脈）病變時，術中無法提前阻斷來自顳肌深部血管的供血，會極大增加術中大出血、切除不全及損傷頭皮的風險，術後易發生頭皮切口癒合不良，殘餘畸形團短時間內增大等風險。而單純介入栓塞僅對部分小型頭皮動靜脈畸形病例有效，對大型頭皮動靜脈畸形很難做到治癒性栓塞。栓塞大型頭皮動靜脈畸形強調阻斷深部的粗大供血動脈，儘量接近病竈，最大限度避免影響正常組織供血，變複雜型動靜脈畸形爲單純型，變困難複雜畸形團切除手術爲簡單、小創傷手術。既能較好控制深部粗大的供血動脈，又能徹底消除病竈，且能最大程度保留原有功能和外觀，是比較理想的聯合治療手段。

外科手術切除需注意的是：①皮瓣足夠大，包含整個病變。②皮瓣基底足夠寬，保證皮瓣血供。在顯微鏡下仔細辨認正常血管和畸形血管，儘量保留正常血管，以免術後頭皮缺血壞死，全切除畸形團，避免術後復發。③分離過程避免損傷真皮層，可有效減少術中出血、防止術後頭皮缺損及影響頭髮生長。④病理檢查可發現骨膜中異常增多、增粗的血管從腦膜動脈向畸形團供血，異常骨膜的處理是手術的重要步驟，如果不能完全切除骨膜上的異常血管，會導致病變復發並伴有腦膜中動脈開放，給下一步手術造成困難。病變骨膜必須完全剝離，再使用單極電刀熱灼可疑供血處。如顱骨有明顯畸形血管侵蝕，應予磨除侵蝕的骨質。徹底切除畸形後有皮膚缺損者，如顱骨骨膜完整，首選中厚植皮覆蓋創面；如顱骨外露或部分顱骨缺損，應選擇皮瓣修復創面，供瓣區植皮。對大型頭皮血管畸形，更合理的方法是術前栓塞畸形團深部供血動脈，再行顯微手術切除畸形團。

一次單純介入栓塞很難做到完全栓塞畸形團，需要多次栓塞，即使完全栓塞，亦可能導致局部皮膚壞死、硬化、頭髮脫落，受累骨膜未能處理，日後復發可能極大。單純手術切除術中很難控制深部供血動脈，特別是頜下動脈分支，藏於顴弓後。術中大出血時難以做到從容止血，完全切除病變，且容易損傷真皮層，術後皮膚壞死可能性大。單純供血動脈結紮術後新生血管會快速再生，重新供應畸形血管團；同時，周圍小交通支也擴張成爲大的供血動脈，使病竈解剖結構更加複雜且進一步擴張，增加再次治療的難度。

本組採取COOK鉑金彈簧圈栓塞，對比常規栓塞材料，其優點是致栓效果好，栓塞效果確切，不會被兇猛的血流衝至靜脈及血環系統，可控性良好；而且價格相對便宜，是一種非常適用於大型頭皮血管畸形術前栓塞深部供血動脈的理想材料。本組2例使用數枚COOK鉑金彈簧圈完全阻斷粗大的深部供血動脈，爲進行外科手術創造良好條件。隨着介入材料和栓塞技術的進步，介入栓塞聯合顯微手術切除應作爲頭皮大型動靜脈畸形治療的首選。術前深部供血動脈的栓塞有助於降低外科切除術中的風險及併發症。

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